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1、口腔科晋升副主任（主任）医师病例分析专题报告单位：*姓名:*现任专业技术职务：*申报专业技术职务：*2022年*月*日面颊部肿胀不适病例报告L病例报告病例1：患者，男，28岁，2011年8月30日以“左侧面颊部肿胀不适3月”就诊。专科查体：双侧面部不对称,左颊部肿胀，张口型张口度正常；口内24至左上颌结节区颊侧前庭沟骨质膨隆，扪之乒乓样感，界欠清，压痛（+）,表面黏膜正常，颌下及颈部未扪及肿大淋巴结。全景片示左上颌25远中至上颌结节区见一囊性病变，与正常骨边界清晰，病变向上、前份膨隆，上界超过左眶下缘，病变下后壁骨质不连续；28位于病变区的上份、牙冠朝向囊腔；病变区密度不均匀，后、下份可见少许
2、钙化点；26、27牙根不规则吸收，左上颌窦被推挤向内上（图1）。图1病例1全景片.左上颌囊腔见含牙.26.27牙根吸收.有点状钙化（箭头示）根据病变为膨胀性生长的良性占位，含牙，邻牙牙根吸收，有钙化，局部骨质不连续，影像学诊断为左上颌骨牙源性良性肿瘤。术后切除大体标本为约4cm3cmlCnI大小的囊壁样组织，含牙冠。光学显微镜下：瘤细胞主要为多边形上皮细胞，瘤细胞排列呈囊状、片状或岛状，胞浆嗜伊红，可见清晰的细胞间桥，部分区域有胞浆透明的瘤细胞，偶见双核，未见病理核分裂象，瘤细胞间以及间质内见嗜伊红均质的淀粉样物质沉积和钙化团块。病理诊断：牙源性钙化上皮瘤(CaICifyingepitheli
3、alodontogenictumor,CEOT)(图2)。病理号：112629o图2病例1术后病理HE20病例2：患者，男，57岁，2014年5月12日以“右下后牙区疼痛3月”就诊，口服消炎药后症状无缓解，后发现右颊部一包块。专科检查：患者面形不对称，右颊部肿胀,可触及一大小约L5cm2Cm的包块，质硬，无动度，无触痛，表面皮肤光滑无破溃。全景片示右下颌骨体后份自47至右下颌升支见一不规则的囊性病变，边界清晰，病变区上份见细线状低密度透射带；中心密度不均匀，可见散在的团片状、点状钙化影，48阻生位于病变区内，钙化影在牙冠周围浓集成团片状、在下颌升支区散在分布呈点状；46、47根尖区骨质增生硬化
4、，与正常骨边界不清晰；47远中根轻度吸收。锥形束CT(conebeamcomputedtomography,CBCT)显示包块向颊舌向膨隆，舌侧部分骨皮质变薄、不连续；下颌角病变区颊舌侧也可见细线状包膜影(图3)。根据右下颌骨体后份及升支的囊性病变，有包膜，含牙、冠周见高密度钙化团块，影像诊断：囊性牙瘤可能？病变近中骨质增生硬化可能与感染有关。术后切除大体标本：约3cmX2cmXlcm大小的囊肿样组织，囊壁厚，附着有颗粒样增生，含牙，质地实性。光学显微镜下：肿瘤细胞呈多边形，排列呈条索状、岛状或筛孔状，胞浆略嗜伊红。瘤细胞和间质中可见嗜伊红的淀粉样物质沉积，内有较多呈同心圆沉积的钙化物及大的钙
5、化团片。瘤细胞边界较清晰，可见清晰的细胞间桥、双核或多核瘤细胞，核仁清楚。术后病理诊断：CEOT（图4）。病理号：Z-201401732o图4病例2术后病理HEX102讨论CEOT是一种临床上少见的牙源性良性肿瘤，占牙源性肿瘤的比例小于1%,目前文献报道的病例约200例。CEOT曾被称为异型性钙化成釉细胞瘤、恶性牙瘤、腺样成釉细胞瘤、混合性囊性牙瘤等1。发病年龄分布较广，892岁之间均可发病（平均发病年龄为36.9岁），性别之间无明显差异，可以分为骨内型（中央型）和骨外型（外周型）两种，骨外型罕见，骨内型约占95%,下颌的发病率是上颌的2倍，磨牙区最常受累（69%）。临床上多表现为渐进性增大的
6、无痛性肿块，可引起面部畸形及病变区牙齿松动、移位。若发生在上颌骨，患者会出现鼻塞、鼻出血、头痛等症状；骨外型可表现为前牙区牙槽突表面无痛、质硬、生长缓慢的无蒂肿块，病变位于牙槽崎时可造成牙齿移位，应与龈瘤、外周型巨细胞肉芽肿鉴别。骨内型CEOT的影像学特征：多为下颌体后份及升支的囊腔样病变，可为单囊或者多囊，单囊多见，发生在上颌者常破坏上颌窦后下壁；半数以上的病例含牙，且多为下颌磨牙；病变中含散在分布、大小不等的点、团、片状钙化影是其特征性表现。斑片状的钙化物常聚集在未萌牙的牙冠周围，向病变周围离散，当钙化影像远离未萌牙时，其间仍可有高密度条索状影像连接，呈“风吹积雪样”是CEoT的典型征象（
7、如病例2）；有学者认为，早期病变钙化不明显、放射检查难于发现，随着病变的发展，出现不同形态的钙化物。病变区与正常骨之间有边界，由于本病具有局部侵蚀性,所以病变体积不大时也可出现边缘骨壁连续性中断（病例1、2）；可有包膜或包膜不完整，邻牙根尖可见吸收，对邻近解剖结构如上颌窦、下牙槽神经管的推挤移位与其他牙源性肿瘤相似，无特异性。CBCT有助于明确病变的边界、与邻近解剖结构的关系、颊舌向的膨隆程度，并清晰显示钙化影像。CEoT的鉴别诊断：如早期病变未见钙化，应与成釉细胞瘤、牙源性角化囊性瘤、含牙囊肿鉴别，鉴别点是CEoT病变体积不大时即可出现边缘骨壁连续性中断，成釉细胞瘤、牙源性角化囊性瘤和含牙囊
8、肿多在颊舌侧膨隆明显时出现骨皮质不连续。当病变内出现钙化物时，应与囊性牙瘤、牙源性钙化囊性瘤、腺样瘤、骨化纤维瘤鉴别，囊性牙瘤包膜较厚、完整连续，牙冠周围的致密影像常为组合性牙瘤而非团片状钙化，囊腔其他部位一般无散在钙化点；牙源性钙化囊性瘤较CEoT多见，好发于前牙区，病变内所含牙多为尖牙，边界更清晰，骨白线较完整，钙化影像多集中在病变的一侧，囊腔其他部位密度透射均匀，如发生牙源性联合瘤时常与牙瘤伴发，而CEOT的钙化影像散在弥散，如发生牙源性联合瘤时常与牙源性腺样瘤伴发；牙源性腺样瘤好发于上颌尖牙区，边界清晰，包膜完整连续，多含发育完全的恒尖牙，两侧囊壁包绕牙根呈“漏斗状”，CBCT见钙化物
9、沿病变内侧呈粟粒状均匀分布，但发生牙源性腺样瘤-CEoT牙源性联合瘤时难于鉴别，其临床表现、影像特点主要为牙源性腺样瘤的特性；骨化纤维瘤为非牙源性肿瘤，一般不含牙。CEOT的组织来源仍存在争议，该肿瘤的瘤细胞与成釉器的中间层细胞形态很相似，所以多数学者认为来源于成釉器的中间层细胞，但鉴于该肿瘤在颌骨内的分布，也有学者认为其来源于牙板的上皮剩余。骨内型与骨外型CEOT的组织学特点基本相同，两者的主要区别为骨外型较少发生钙化或无钙化。肉眼观病变区颌骨膨大，切面呈灰白或灰黄色，实性，可见埋伏牙。显微镜下见肿瘤由多边形上皮细胞组成，胞核圆形或卵圆形，核仁清楚，巨形核常见，核多形性明显，但核分裂象罕见。
10、肿瘤细胞胞浆嗜酸性，排列成片状或岛状,偶呈筛孔状，细胞之间界限清晰，常可见到清晰的细胞间桥。肿瘤细胞可以产生嗜伊红淀粉样物质，该物质对刚果红反应阳性，且可逐渐发生钙化，钙化物呈同心圆样沉积。当形成较多的钙化物质时，X线片可见钙化影像。多边形肿瘤细胞、清晰的细胞间桥、嗜酸性淀粉样物质沉积并常可发生钙化是其特征性病理学表现。手术切除是治疗CEOT的有效手段。骨外型CEOT的治疗与外周型成釉细胞瘤相同，在肿瘤安全边界0.5Cm处完整切除肿块、黏膜与骨膜。骨内型CEoT有IOQI5%的复发率,预后较好，但也有恶变的报道，一般主张在肿瘤外1CnI处完整切除。以往认为CEOT的生物学行为与成釉细胞瘤相似，但越来越多的证据表明CEoT的侵袭能力相对较弱，临床上并不推荐颌骨广泛切除或半切除术，应尽量保存颌骨的连续性，减少正常骨组织的切除。发生在上颌的病变较下颌具有更高的侵袭性和复发率（约为下颌的3倍），更易侵袭周围的组织结构，故发生在上颌的CEoT的治疗推荐扩大切除。术后至少随访5年。
