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1、烧伤科内外踝Marjolin溃疡病例分析Marjolin溃疡即马乔林溃疡。1828年法国外科医师Jean-NicolasMarjolin对一种发生于烧伤瘢痕溃疡的皮肤肿瘤进行了描述,但是由于其认识的局限,未能阐述其恶性肿瘤的特征。1850年Sminth,1902年DaCosta等将继发于慢性皮肤溃疡的恶性肿瘤称为Ma门OIin溃疡,并阐明了其肿瘤特性。临床上,由于病因学上的相似性,通常也将继发于褥疮、骨髓炎窦道、尿道痿、潜毛窦、舐尾梅毒瘤、牛痘接种瘢痕、放射性溃疡等的癌变溃疡称为Marjolin溃疡。溃疡癌变肿瘤类型通常为鳞状细胞癌,少数为基底细胞癌以及肉瘤、黑色素瘤等。临床发病率较低,但是相
2、对于原发皮肤鳞状细胞癌,恶性程度更高,原因不明。1例患者一个足内、外踝2处创伤性慢性皮肤溃疡同时癌变成Marjolin溃疡,十分罕见。现将这一病例的病史以及治疗情况报道如下。一、临床资料患者男,55岁,广东佛山市人。因左足内、外踝皮肤溃烂19年,疼痛2个月,于2012年9月14日以诊断:“(1)左足踝慢性皮肤溃疡;(2)左足以及左小腿骨髓炎”入住骨科。患者曾于1989年8月因腰椎间盘突出症接受手术治疗,术中意外损伤脊髓神经,导致患者双小腿中段以远感觉障碍、麻木。另外神经损伤导致双足内翻畸形,且活动受限,步态蹒跚。1993年始左足内、外踝皮肤被鞋子摩擦致伤,创面反复发生,溃疡形成。创面曾用乡村医
3、师开具的生理盐水冲洗过3次,未给予其他中、西药物治疗。由于患者经济条件差,长期在水田劳作。2012年8月开始,左足内、外踝溃疡局部疼痛加剧,另外左足内、外踝溃疡周边组织增生明显,呈结节状,溃疡中心坏死组织增多,且分泌物增多,有明显臭味,足踝局部肿胀明显。患者2012年9月14日门诊X线检查显示:左胫腓骨中、下段以及跟骨、距骨形态不规则,部分骨皮质呈致密表现,可见骨膜反应,胫骨下段可见小骨质破坏灶,软组织明显肿胀,胫腓骨中下段以及跟骨、距骨病变,符合慢性骨髓炎表现(图1),患者以“慢性皮肤溃疡,骨髓炎”诊断入住骨科。入院时检查:可见左足踝内、外侧分别有1个巨大溃疡,直径均为8cm,溃疡污秽,坏死
4、组织较多,周边组织增生明显,溃疡呈火山口状,有明显臭味(图2,3)o三)xn.人心射竹中.下及Cl及W伸.距外心感小规切.求分骨皮般y致崇&nt.问她力映反应.校竹卜段可见小竹双破Uat.软#11织明肿1匕校/书通炎&现092内踩浪埸.fl8cm,证实为科处胞(鸟分化必混)图3外踩JS扬门价8m叶实为战脩抬A分化蛹需)2012年9月15日给予X线胸片、心电图检查:均未见异常。实验室检查:WBC8.39IO9个L,PLT352XlO9个/L;余未见异常。ESR21mm/1h(升高),hsCPR5.75mg/L(升高)。肝肾生化:GL035.1gL,GLU8.88mmolL,均正常。2012年9月
5、20日因怀疑溃疡癌变转入烧伤整形外科。创面细菌培养,结果显示:彭氏变形杆菌(proteuspenneri)感染。患者于2012年9月26日手术拟行左踝部溃疡扩大切除术。术中所见:左内、外踝部溃疡基底分界不清,病变组织呈鱼肉状,深及跟骨、距骨,初步确定病变组织为恶性肿瘤且深部浸润,不能根治切除,手术仅切除小部分病变组织送病理检查。结果显示:内、外踝溃疡均为高分化鳞状细胞癌,即Marjolin溃疡(图4)。为明确肿瘤有无转移以及恰当的肿瘤分级,行18F-FDGPETYT检查,结果显示:左桐窝、右腹股沟淋巴结代谢异常,但是无法明确是足踝创面感染引起,还是肿瘤淋巴结转移(图5,6)。图4内,外盘能自,
6、禁倒证文为1分化3X4W图5,FFDGPETIT:,闾的玄涔出站代附芹常.疑为淋EI给转住处;碑巴k4朝泳协、F求可攻,不耦玄浜巴牯力料林知EB6tFFlXiPET-CTl4厢沟移PuMeat忡索,特为淋HiMHU匕渐M站亦取温梅IMJQ手本修守*1V辱沟淋巴舔乐“科患者于2012年9月29日手术行左小腿中上1/3截肢手术。术中见:截肢平面肉眼观察组织健康,局部无肿瘤侵犯,局部肌肉、神经、骨残端处理良好。术后根据细菌培养结果选择抗感染治疗。2周后复查PET-CT,结果显示:左侧胭窝以及左侧腹股沟多发淋巴结FDG代谢仍增加,颅底、鼻咽部、口咽部、颈部、锁骨上下区、胸部、腹部、盆部以及双下肢余部位
7、未见明显异常FDG高代谢灶,进一步提示可能存在左胭窝、左腹股沟代谢异常可能为淋巴结鳞癌转移引起,而非足部感染引起。2012年10月19日,超声下行左腿窝、左腹股沟淋巴结穿刺活检。结果显示:左胭窝淋巴结组织见高分化鳞癌。左腹股沟淋巴结组织可见淋巴组织增生,伴浆细胞浸润。由于姑息化疗疗效欠佳,建议患者积极手术治疗。2012年10月30日手术行左桐窝淋巴结切除,左腹股沟淋巴结清扫术。术中所见:左胭窝切除1枚直径约2cm大小肿大淋巴结,左腹股沟淋巴结清扫,清扫可见有直径大小3n大小的淋巴结5个,均送病理检查。病理结果显示左胭窝淋巴结鳞癌转移。左腹股沟淋巴结未见癌转移。手术顺利,局部愈合良好。随访半年,
8、未见肿瘤复发、转移,效果良好。二、讨论Marjolin溃疡又称为马乔林溃疡,因多发生于关节邻近部位烧伤后的瘢痕,因瘢痕组织脆弱,又不断受到关节活动的牵拉,反复破溃,经年累月,终至癌变而得名。但是本例患者发病原因不同,是由于局部感觉障碍,继发皮肤创伤,由于经济条件限制,长期未能获得有效治疗,溃疡迁延不愈,最后导致慢性皮肤溃疡癌变。Ma:Tjolin溃疡具体发病原因不清楚。长期、反复炎症刺激以及组织的长期缺氧,可能是溃疡癌变主要原因,有研究表明,癌基因的过度表达,与Marjolin溃疡发生存在着密切关系5-6oMarjolin溃疡由于发病率相对较低,加上临床医师对溃疡癌变认识不足,容易出现误诊。本
9、例患者溃疡存在感染,实验室检查,如ESR、hsCPR等异常以及X线异常表现、创面细菌培养为彭氏变形杆菌等,均支持皮肤慢性溃疡合并创面感染以及慢性骨髓炎的诊断。但患者有长期皮肤慢性溃疡病史,结合局部表现,理应想到溃疡癌变可能。癌变后的溃疡与慢性皮肤溃疡往往不同:癌性溃疡局部组织往往是增生与坏死并存,因坏死组织多显得污秽不堪,换药效果不理想。当然,Marjolin溃疡的最终确诊依赖于病理检查。与原发皮肤鳞状细胞癌不同,由于慢性溃疡癌变的鳞状细胞癌有其特殊性,恶性程度较高,容易发生转移,尤其下肢发生的马乔林溃疡更是如此,Ma门OIin溃疡的鳞状细胞癌转移率文献报道不一,报道称15%75%的Marjo
10、lin溃疡出现转移,而发生于正常皮肤的鳞癌转移率十分低,仅为5.26%左右,应当给予充分的注意。Marjolin溃疡的鳞状细胞癌5年生存率报道仅为50%75%o因此发生在下肢的Marjolin溃疡治疗更要积极慎重。鉴于此,PET-CT以及超声穿刺活检可能对患者转移癌的早期诊断、指导肿瘤分期以及指导手术方案的选择等起着重要作用。本例患者采取全身18F-FDGPETYT检查,积极寻找可疑的癌转移灶,同时根据18F-FDGPET-CT结果提示,结合超声穿刺活检,进一步确认转移灶,本例患者正确分级为T4NMloMarjolin溃疡多为高分化鳞癌,癌细胞分化较好,放疗、化疗疗效不佳,积极手术治疗十分重要
11、。手术方法由肿瘤分期决定,扩大切除以及植皮、皮瓣修复是常规治疗方法,对不能根治的、复发的四肢Marjolin溃疡,可考虑手术截肢治疗。即使患者出现远处淋巴结转移,也应该选择性前哨淋巴结清扫手术治疗,对于不能切除的转移才考虑放疗,以提高患者治愈率。由于左侧足踝Ma门Olin溃疡局部感染严重,因此截肢前虽然18F-FDGPET-CT显示左侧腹股沟以及左侧胭窝淋巴结代谢性增高,但是仍不能判定是感染导致的淋巴结非特异性炎症还是肿瘤的转移,截肢半个月后18F-FDGPET-CT检查显示左侧腹股沟以及左侧胭窝淋巴结代谢性依然增高,预示左侧腹股沟以及左侧胭窝淋巴结肿瘤转移的可能性大,因此进一步做超声下的左侧腹股沟以及左侧胭窝淋巴结活检,结果证实:左侧腹股沟淋巴结无肿瘤转移,左侧胭窝为肿瘤的淋巴结转移,淋巴结清扫手术结果也证实这一点。以上经验表明:18F-FDGPET-CT并不能单独应用于Ma门Olin溃疡淋巴结转移的诊断,需与超声引导下的淋巴结穿刺活检结合使用,提高准确性。Marjolin溃疡巨大且多发,存在远处淋巴结转移,经过积极手术治疗,临床上仍可获得较满意的治疗效果。