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1、口腔科晋升副主任（主任）医师病例分析专题报告单位：*姓名：*现任专业技术职务：*申报专业技术职务：*2022年*月*日下颌前牙区牙龈外周型成釉细胞瘤病例报告成釉细胞瘤是常见的牙源性上皮性良性肿瘤之一，特发于颌骨，占所有牙源性肿瘤的60%以上。根据临床病理表现的不同，WHo将成釉细胞瘤分为实性或多囊性、骨外型或外周型、促结缔组织增生型、单囊型4个亚型。其中骨外型或外周型成釉细胞瘤是指发生在颌骨外的成釉细胞瘤，约占所有成釉细胞瘤的l%o国外也有文献报道称外周型成釉细胞瘤占所有成釉细胞瘤的该型成釉细胞瘤多发生于成人，平均发病年龄50岁，男性多于女性，下颌多于上颌。好发于牙龈，其中在下颌前磨牙区约占3
2、2.6%。其次好发于颊黏膜、口底、上颌结节。影像学检查受累牙槽骨显著吸收很少见，但也有因瘤体压迫致牙槽骨吸收的相关报道。本文报道1例发生在下颌前牙区牙龈的外周型成釉细胞瘤病例，并结合相关文献复习，以提高临床医生认识，减少误诊率。L病例资料患者女，45岁。患者自述半年前无意间发现左下颌前牙区一肿物，伴牙痛史，口服消炎药后牙痛症状缓解，自觉肿物逐渐增大，为明确肿物性质，于2016-12-11来我院就诊。既往体健，否认药物过敏史，否认其他系统疾患。家族中无同类患者。临床检查：面型对称，张口度、开口型正常。口腔卫生状况良好。左下颌侧切牙与尖牙颊侧牙龈区见一膨隆肿物，大小0.6cm0.6cm0.6cm,
3、颜色同正常牙龈无异，表面凹凸不平，质地韧，边界清楚，无活动度，无压痛，无蒂。左下颌侧切牙无叩痛、无松动，牙髓电活力测试正常。左下颌尖牙冷诊敏感，探诊酸痛，无叩痛，I度松动。颌下及颈部未扪及明显肿大淋巴结。辅助检查：X线片示左下颌侧切牙与尖牙间牙槽骨吸收至根中1/3,自根中1/3至根尖1/3处骨密度有所降低，左下颌侧切牙及尖牙根尖均未见低密度影（图1）。下颌骨CT片示左下颌侧切牙与尖牙间颊侧骨质呈浅碟状吸收（图2）。初步诊断为左下颌牙龈瘤。图1X线片示牙槽骨吸收图2CT片示左下颌侧切牙与尖牙间颊侧骨板吸收治疗过程：患者入院后完善各项相关检查，排除手术禁忌，局麻下行“牙龈肿物切除术”。术中完整切除
4、牙龈病变及临界组织，可见左下颌尖牙根中1/3以上完全暴露（图34）o术中冰冻病理示（左下牙龈）成釉细胞瘤。术者扩大切除范围（大于周围正常组织5mm）,创口表面置生物膜，碘仿纱条加压缝合。病愈出院。图3术中完整切除牙龈病变及临界组织，可见左下颌尖牙根中1/3以上完全暴露图4术中切除的肿物诊断：根据临床表现及辅助检查结果最初诊断为牙龈瘤。术后病理示肿瘤上皮形成孤立的团块或上皮岛；团块周边为一层立方状或高柱状细胞，细胞核呈栅栏状排列，远离基底膜，类似于成釉器的成釉细胞或前成釉细胞；团块中心由多边形或多角形细胞构成，细胞彼此连接疏松，呈网状，似成釉器的星网状层（图5）。根据其组织病理特征，最终诊断为外
5、周型成釉细胞瘤。随访与结局：术后6个月后复查，患者恢复良好，左下颌尖牙近中颊侧牙颈部牙龈组织呈倒三角形缺损，牙龈无红肿（图6）,探诊未出血，冷诊敏感，探诊有酸痛感，无叩痛，无松动，牙髓活力测试同对照牙。复查X线片示左下颌侧切牙与尖牙之间牙槽骨密度有所增高，左下颌侧切牙与尖牙根尖均未见低密度影（图7）。图5术后病理示肿瘤上皮团块中心细胞彼此连接疏松,呈网状，似成釉器的星网状层（HE染色，400）图6术后6个月复查，患者恢复良好，左下颌尖牙近中颊侧牙颈部牙龈组织呈倒三角形缺损，牙龈无红肿图7复查X线片示左下颌侧切牙与尖牙之间牙槽骨密度有所增高，左下颌侧切牙与尖牙根尖均未见低密度影2.讨论外周型成釉
6、细胞瘤也称为骨外型成釉细胞瘤，国外也有报道将其称为软组织成釉细胞瘤、黏膜成釉细胞瘤、牙龈成釉细胞瘤，它是一种比较罕见的牙源性肿瘤。Kuri等在1911年第一次报道外周型成釉细胞瘤，1959年Stanley等对外周型成釉细胞瘤的临床表现及病理特征做了详细报道。外周型成釉细胞瘤可能来源于牙源性剩余上皮、器官中的口腔上皮及口腔黏膜基底细胞。临床特点为无痛性缓慢生长的肿瘤。一般肿瘤的表面比较光滑，也有报道称不同区域因咀嚼可发生角化或溃疡。历年国内外报道的病例中描述的大小为0.54.5cm,类似于牙龈颜色，质软，平均发病年龄50岁，主要发生在下颌，单侧多发，也有双侧发生。影像学检查累及的牙槽骨未见明显吸
7、收。本文报道的病例，肿瘤表面凹凸不平，CT示颊侧骨皮质呈压迫性吸收，导致累及牙根暴露，出现牙髓症状。由于外周型成釉细胞瘤是颌骨外软组织肿瘤，临床又极为罕见，其临床表现与类似的软组织肿瘤又极为相似，常与以下疾病很难鉴别：（1）牙龈瘤；（2）牙龈、牙槽脓肿；（3）外围巨细胞肉芽肿；（4）化脓性肉芽肿;（5）外周骨化纤维瘤；（6）刺激性纤维瘤；（7）牙源性钙化上皮瘤。病理学诊断是外周型成釉细胞瘤的主要诊断依据。本文报道的病例最初诊断为牙龈瘤，术中病理示外周型成釉细胞瘤，术者术中扩大手术切除范围，一定程度上减小了肿瘤复发的可能。因此，术中行冰冻病理明确肿物性质极为重要，不但可以明确诊断还可避免患者承担
8、不必要的二期手术风险。外周型成釉细胞瘤最常用的治疗方法为手术切除，但是手术切除的安全范围并没有明确的规定。部分学者认为，将肿瘤及周围5mm以上的正常组织切除,并将受累牙拔除，可有效防止肿瘤复发。本文报道的病例术中送冰冻病理显示为外周型成釉细胞瘤，术者在术中扩大切除手术范围，但未拔除受累牙。因为术者考虑到受累牙的创口缺损类似于牙周患者的三壁骨袋，且引导性组织再生术(GTR)治疗三壁骨袋的效果最好。受累牙创口缺损类型与Koo等建立的牙周炎动物模型相一致，陈玉华等和袁慧娟等研究均证实了GTR可有效治疗此类骨缺损。术后6个月后复查，左下颌尖牙近中颊侧牙颈部牙龈组织较术后明显恢复，牙髓活力测试正常，松动
9、度明显减轻；复查X线示：左下颌侧切牙及尖牙之间牙槽骨密度有所增高，且左下颌侧切牙及尖牙根尖均未见低密度影。复查所示、临床表现及辅助检查均未有复发迹象。因此，我们认为对于外周型成釉细胞瘤所累及周围牙齿的病例，选择保守性治疗，可以保留累及牙齿，减少患者不必要的痛苦。外周型成釉细胞瘤的发生虽十分罕见，但有外周型成釉细胞瘤复发的相关报道。因此，对于外周型成釉细胞瘤应长期观察随访。下颌6颗多生牙病例分析多生牙又称额外牙，是正常牙齿数目之外多余的牙齿，可发生于颌骨的任何部位，最常见区域是上颌前牙区，可萌出于口腔或者埋伏于颌骨内。罕见发生于鼻腔、上颌窦内。多生牙的发生率占恒牙列人群的O.1%3.8%,一般为
10、12颗。单颗多生牙发生率为509%89.7%;2颗多生牙发生率为5.7%23M;3颗及以上者，发生率在1%以下，且有可能是某些全身性疾病的口腔综合征表征。前磨牙区多生牙较为少见，其发生率为01%。现报道1例发生于双侧下颌磨牙区、前磨牙区对称性分布6颗多生牙的罕见病例。1 .病例报告患者，女，19岁，因“下颌双侧后牙区发现2颗多余牙3个月”，要求拔牙就诊。3个月前无意间发现下颌双侧后牙区多余牙各1颗，无疼痛出血。专科检查：面型对称无畸形，张口度及咬合关系正常。口内检查见36舌侧、46舌侧萌出多生牙各1颗；32颗恒牙已正常萌出，形态大小基本正常，牙列整齐，无错牙合畸形。否认全身性疾病病史。患者父母
11、及直系亲属否认多生牙病史。辅助检查：全景片示33与34、35与36间多生牙各1颗，44与45、45与46间多生牙各1颗（图1A）；CBCT检查示下颌前磨牙区多生牙呈对称性分布，均位于下颌前磨牙舌侧区（图1B）。胸片及头颅正侧位片示颅骨锁骨无异常。临床诊断：下颌双侧磨牙区、前磨牙区多生牙6颗。在神经阻滞麻醉下，舌侧牙龈缘角型瓣入路，骨开窗微创拔除左侧下颌磨牙区、前磨牙区多生牙3颗。1周后复诊，拔除右侧下颌磨牙区、前磨牙区多生牙3颗。3个月后复诊，双侧下前磨牙及磨牙牙髓活力正常。A：全景片示33与与龄间,44与,4fIu(,尸；算；B：CBCT影像示4箱埋伏多生牙位于舌偶图1多生牙影像学检合2 .
12、讨论多生牙是口腔常见的牙齿发育异常之一，即牙齿数目异常。上颌前牙区多见，其次是第三磨牙远中。发生于双侧下颌磨牙区、前磨牙区呈对称性分布的6颗多生牙，临床罕见报道。多生牙病因目前并不十分清楚：牙蕾二分学说，在牙齿发生过程中，若1个牙蕾分裂成了2个牙蕾，形成多生牙；牙板过度增生活跃形成；返祖现象；遗传因素；环境因素，如外伤、放射线、化学药物及微生物感染等；多发性多生牙有可能是某些系统性疾病或综合征的口腔表现，如唇腭裂、颅骨锁骨发育不全综合征，Gardner综合征。本病例排除相关综合征，患者父母及相关直系亲属无多生牙病史。前磨牙区多颗多生牙不并发其它疾病，呈对称性分布，推测该区出现多生牙可能是一种“返祖现象”。牙齿数目异常，常引起错牙合畸形，邻牙牙根吸收，牙根弯曲，牙囊形成甚至颌骨囊肿，干扰颌面部正常发育，影响美观及心理健康，一般多主张尽早拔除。埋伏多生牙通过X线牙片、口腔全景片、CBCT检查等可明确诊断；CBCT可精确定位，更直观明确埋伏多生牙的数目、位置、形态、牙根方向及其与周围解剖结构的关系。本病例采用局麻下分两次拔出6颗多生牙；舌侧牙龈角形瓣入路，微创拔除，降低术后舌侧水肿的风险。
